Síndrome de Eagle: relato de caso tratado por abordagem intraoral

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1 Sndrome de Eagle: relato de caso tratado por abordagem intraoral e reviso de literatura Eagles Syndrome: a report of a case treated using the intra-oral approach and a literature review Joo Luiz Carlini |Doutor em Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial. Chefe do servio de cirurgia maxilofacial do CAIF* Guilherme Strujak|Estagirio do servio de cirurgia maxilofacial do CAIF Cssia Biron|Especialista em Cirurgia Bucomaxilofacial. Cirurgio do servio Maxilo Facial do CAIF. Andra Oliveira Gebert|Especialista em Cirurgia Bucomaxilofacial. Estagiria do servio de Cirurgia Maxilofacial do CAIF. Maurcio Romanowisk|Estagirio do servio de Cirurgia Maxilofacial do CAIF. RESUMO A sndrome de Eagle recebe este nome em homenagem ao autor que primeiro a descreveu e compreende REVISTA BRASILEIRA DE CIRURGIA BUCO-MAXILO-FACIAL no alongamento e/ou calcificao do complexo estilohioide, ocasionando uma variedade de sintomas e com apresentao radiogrfica e clnica bem caractersticas. Desde a publicao dos primeiros artigos Recebido em22/11/07 Aprovado em28/02/10 que descreviam essa sndrome, foram propostas diversas modalidades de tratamento, sendo o cirrgico o nico que comprovadamente provoca a resoluo dos sintomas. Este artigo prope-se a apresentar um caso de Sndrome de Eagle tratado cirurgicamente com a amputao bilateral dos processos estilides , utilizando o acesso intraoral e fazer uma reviso da literatura. V10 N1 P. 77-82 Palavras-chaves: Calcificao Fisiolgica; Tratamento; Literatura de Reviso como Assunto. ABSTRACT Eagles syndrome was so named after the first author to describe it. It is characterized by an elongated and/ or calcified stylohyoid complex, which causes a great variety of symptoms and has a highly characteristic clinical and radiographic presentation. Since the first studies on the syndrome were published, various forms of treatment have been proposed, surgical treatment being the only one that has proved its effecti- veness. This article presents a case of Eagles syndrome treated surgically, with resection of the stylohyoid processes, using the intra-oral approach. Key words: Calcification, physiologic; treatment; literature review as Topic. 77 Introduo dor irradiada para articulao tempomandibular e membro superior e otalgia3. Outros sintomas incluem Em 1937, Eagle descreveu alguns casos de dor farn- recorrente dor de cabea e vertigem4. A variao gea e cervicofacial como sendo causadas pelo alon- desses sintomas atribuda s variaes de tamanho gamento do processo estiloide (mais de 25 mm) ou e posio do processo estiloide, ocasionada por fi- calcificao de seus ligamentos1. Ele acreditava que brose dos tecidos adjacentes, secundria infeco, aproximadamente 4% da populao apresentavam o fratura ou cirurgia na regio do processo estiloide5. processo estiloide alongado e que apenas 4% des- Devido variedade de sintomatologia, o diagnstico ses pacientes apresentavam sintomas2. Os sintomas torna-se difcil. que acompanham essa condio so: dor faringeal vaga, dor cervicofacial, sensao de corpo estranho O propsito desse relato onde rever a literatura e na garganta, disfagia, dor ao movimentar a cabea, descrever os sintomas e o tratamento (estioloidecto- * Centro de Atendimento Integral ao Fissurado Lbio-Palatino Curitiba-Paran.

2 mia bilateral por abordagem intraoral) em um pa- Durante a cirurgia, sob anestesia geral e intu- ciente, o qual clnica e radiograficamente, foi diag- bao nasotraqueal, o pescoo da paciente foi nosticado como portador da sndrome de Eagle. colocado em hiperextenso. Aps a palpao do estiloide na fossa amigdaliana, foi realiza- Relato do caso da, com lmina n.15 de bisturi, uma inciso de aproximadamente um centmetro na regio mais A paciente foi encaminhada at nosso servio por inferior da fossa. Com uma pina Kelly, foi feita a um departamento de disfuno temporomandibu- divulo dos tecidos moles at a localizao da lar e dor orofacial (UniCenp), sendo previamente extremidade distal do processo estiloide, sendo tratada como portadora de DTM. este apreendido com a mesma pina (figura 3). Paciente sexo feminino, 39 anos de idade apresentou- Com uma pina de Magill, atravs do seu ori- se ao ambulatrio de cirurgia Bucomaxilofacial do CAIF fcio, deslocamos os tecidos adjacentes ao pro- (Centro Atendimento Integrado ao Fissurado Lbio-pa- cesso estiloide, expondo toda a sua extenso (fi- latino), com queixa de dificuldade e dor na abertura gura 4). Fizemos a fratura e retirada do estiloide bucal e rotao da cabea, dor que se irradiava para bilateralmente (figura 5) e realizamos a sutura. Sndrome de Eagle: Relato de Caso Tratado por Abordagem a regio auricular bilateralmente. Durante o exame cl- A paciente permaneceu 48 horas hospitalizada, nico, a paciente apresentou dor durante a palpao sob regime antibitico parenteral, dieta lquida e da fossa amigdaliana, onde foi palpada uma espcula compressas frias na regio cervical. Nas primei- ssea, e da regio submandibular. A paciente relatou ras 24 horas, a paciente relatou dificuldade de Intra-oral e Reviso de Literatura dificuldade e dor ao deglutir e a sensao de que havia respirao e de deglutio, sendo administrado algum objeto em sua garganta que no podia ser en- corticosteroide endovenoso. Aps 48 horas, a golido. A paciente relatou que esses sintomas surgiram paciente apresentou melhora do quadro e obteve Carlini , et al. acerca de cinco anos e foram piorando com o passar alta hospitalar. O acompanhamento foi ambu- do tempo. Relatou tambm que foi submetida cirur- latorial. Aps sete dias, a paciente demonstrou gia para retirada das amdalas quando era criana. limitao de abertura bucal, com dor e dificul- dade em deglutir e em movimentar a cabea e Foi requisitada a radiografia panormica em que ainda apresentando edema na regio cervical. se observaram bilateralmente estruturas radiopacas Aos quinze dias, a paciente retornou com o raio-x que se estendiam do processo estiloide at prximo ps-operatrio (figura 6) e, ao exame, notou-se ao ngulo mandibular, indo direo do osso hio- pequena melhora no quadro sendo, ento, insti- ide, conforme figuras 1 e 2. tuda fisioterapia com movimentos da cabea e abertura bucal. A paciente relatou tambm que, ao ingerir lquido, sentia o lquido sair pelo na- 78 riz, sendo ento encaminhada para avaliao da otorrinolaringologia, sendo que a conduta ado- tada foi apenas o acompanhamento clnico. Com trinta dias de acompanhamento, j no apresen- tava sintomatologia dolorosa durante a abertura bucal e movimentao da cabea e ausncia de refluxo nasal. Aos sessenta dias, notou-se regres- so completa da sintomatologia, sendo a pacien- te liberada para suas atividades normais. Figura 1 Raio-x panormico lado direito. Figura 2 Raio-x panormico lado esquerdo. Foi proposta para o paciente a remoo cirrgica via intraoral dos processos estiloides bilateralmente.

3 Figura 6 Raio-x panormico ps-operatrio. Discusso Figura 3 Fotografia transoperatria da exposio do Segundo um trabalho publicado6, as anomalias processo estiloide do lado esquerdo. do processo estiloide e do ligamento estilohioide, REVISTA BRASILEIRA DE CIRURGIA BUCO-MAXILO-FACIAL podem ser divididas em trs perodos. O primeiro comeou a mais de 300 anos, quando anatomistas Recebido em22/11/07 Aprovado em28/02/10 reconheceram a anormalidade do estiloide e pas- saram a considerar como uma curiosidade anat- mica. Visto que os investigadores eram anatomistas e os achados foram postmortem, o significado clni- V10 N1 P. 77-82 co no foi considerado ou correlacionado. O segundo perodo comeou prximo ao incio do sculo passado, quando, atravs do exame radio- grfico, clnicos comearam a correlacionar uma mirade de sintomas obscuros com as anormalida- des radiogrficas do complexo estilohioide. Duran- Figura 4 Fotografia transoperatria da apreenso do te este perodo, mais precisamente entre 1930 e processo estiloide com pina de Magill e descolamento 1940, Eagle, um otorrinolaringologista, escreveu dos tecidos moles. uma srie de artigos e relatou mais de 200 casos sobre o complexo de sintomas associados s anor- malidades radiogrficas. 79 O terceiro perodo iniciou-se com o surgimento da radiografia panormica. Nesse momento, pde-se melhor correlacionar os sintomas com os achados radiogrficos. O complexo estilohioide, consistindo no processo estiloide do osso temporal, o corno menor do osso hioide, e a conexo (usualmente o ligamento es- tilohioide) entre estes dois desenvolvem-se atravs da cartilagem do segundo arco branquial, tambm conhecida como cartilagem de Reichert7. Figura 5 Peas cirrgicas removidas. O processo estiloide uma projeo ssea ciln- drica, que usualmente se torna afilada, prxima sua extremidade7. Ele parte da poro timpnica

4 do osso temporal anteriormente ao forame estilo- o processo estiloide repousa entre as artrias car- mastoide5. Ele repousa sobre as proximidades da tidas interna e externa, qualquer desvio do proces- parede farngea na rea da fossa tonsilar entre as so ou ossificao do ligamento estilohioide pode artrias cartidas interna e externa6. Prximos a sua produzir presso sobre essas estruturas, causando extremidade, originam-se os ligamentos estiloman- dor em regies referentes s reas de distribuio dibular, que surge como um espessamento da fs- desses vasos, tambm chamada de carotnia. cia cervical profunda, estendendo-se de sua origem at a borda posterior do ngulo mandibular5; e o A patofisiologia proposta como origem da dor inclui: ligamento estilohioide, partindo do estilode at o 1) compresso dos nervos adjacentes, gossofarngeo, corno menor do osso hiide6. Originam-se tambm trigmio ou corda do tmpano. 2) mudanas degene- os msculos estiloglosso, estilofarngeo e estilohioi- rativas e inflamatrias na poro tendinosa da inser- de, inervados pelos nervos hipoglosso, glossofarn- o do estilohioide, chamada insero tendinosa; 3) geo e facial respectivamente 5, 6. irritao da mucosa farngea por direta compresso ou cicatriz ps-tonsilectomia (envolvendo os pares As causas do alongamento do processo estiloide ou a cranianos V, VII, IX e X); e 4) irritao dos nervos sim- mineralizao do ligamento estilohiode so apresen- pticos nas paredes dos vasos carotdeos11. Sndrome de Eagle: Relato de Caso Tratado por Abordagem tadas e debatidas, mas no completamente esclareci- Alguns autores enfatizam que se deve investigar a das. Trs autores renem, em seus artigos8 e 9, trs te- orias: A primeira defende que o alongamento ocorre histria de doena atual e fazer a reviso de sinais e sintomas da articulao temporomandibular4. Intra-oral e Reviso de Literatura atravs de uma hiperplasia estimulada por um trauma Incluso de problemas associados com o alonga- prvio; a segunda teoria relata que o alongamento e mento do processo estiloide, como neuralgia glos- a calcificao ocorrem s dispensas de uma metapla- sofarngea, neuralgia trigeminal, arterite temporal, Carlini , et al. sia ssea igualmente estimulada por um trauma pr- enxaqueca, dor e disfuno miofacial ou anorma- vio e a terceira demonstra que o alongamento e/ou lidades intrnsecas da articulao temporoman- calcificao seria uma variao anatmica que inicia dibular devem ser considerados4. Outros autores sua formao logo no incio da vida. Existe um relato incluem tambm neuralgia esfenopalatina, mastoi- de caso de um paciente que apresentava sintomatolo- dite, otite, dor dental (especialmente terceiros mo- gia semelhante da sndrome estiloide (sndrome de lares) tonsilite crnica e faringite, sialoadenite ou Eagle) aps a correo de prognatismo mandibular sialolitase submandibular, diverticulose esofageal, com osteotomia vertical do ramo via intraoral10. neoplasia benigna ou maligna e corpos estranhos Em um trabalho publicado6, os autores separam a verdadeiros12. sndrome em duas sndromes distintas que esto di- Diferentes tomadas radiogrficas so realizadas retamente correlacionadas com a anormalidade e 80 para o estudo do complexo estilohioide: lateral de as estruturas vizinhas. cabea e pescoo, posteroanterior e anteropos- Sndrome Clssica terior de crnio, Towne exagerada, panormica, transoral, lateral oblqua de mandbula e tomogra- Consiste em uma tpica sequncia de reclamaes fia computadorizada3. Contudo, acredita-se que a do paciente, que ocorrem aps a tonsilectomia, panormica e tomada lateral so suficientes para o sendo a principal dor na garganta, no perodo ps- diagnstico3. Outros autores afirmam que a radio- operatrio, que nunca cessa. O paciente pensa grafia panormica com suas variaes a melhor que a cura no ocorreu ou que possui um corpo tcnica para avaliao do complexo estilohioideo6. estranho na garganta. Dor ao deglutir ou ao falar Em um trabalho, os autores afirmam que a calcifi- geralmente referida no ouvido do mesmo lado do cao do complexo estilohioide no um achado processo alongado. incomum e deve ser sempre lembrado em exames Sndrome da Artria Cartida radiogrficos, para localizao de corpos estra- nhos, especialmente espinhas de peixe13. No depende de tonsilectomia prvia, e visto que

5 A incidncia dessa anormalidade varia de 1,4% oral como o extraoral apresentam suas vantagens 6 a 28% 14. Em uma publicao, foi feita a revi- e desvantagens sempre em relao ao outro. Os so de 1.771 radiografias panormicas, na qual autores que defendem a tcnica por abordagem foi encontrada uma incidncia de anormalidades intraoral 3, 5, 6 e 18 apresentam como suas vantagens em 18.2% das radiografias, que variavam de um um menor tempo de procedimento, ausncia de alongamento do processo estiloide at a completa cicatriz cutnea, mtodo mais seguro e mais sim- mineralizao do complexo estilohioide. Apesar de ples, menor perodo de recuperao e permite, em 18.2% dos pacientes apresentarem anormalidades certos casos, ser executado em ambiente ambu- radiogrficas apenas em oito pacientes, foram ob- latorial. Contudo, complicaes provveis devem servados sintomas que poderiam estar relaciona- ser levadas em conta, como: infeco dos espaos dos com a sndrome, sendo que, em nenhum destes profundos do pescoo, necessidade de ligao das foi correlacionada a sintomatologia com o alonga- artrias cartidas, osteomielite, dano aos nervos V, mento do processo estiloide15. A vasta maioria dos VII, IX, X, XI ou seus ramos, hemorragia, enfisema pacientes que apresentam mineralizao do com- do pescoo, acesso inadequado para processos es- plexo estilohiode possui 40 anos ou so mais ve- tiloides muito longos (com ou sem ossificao do lhos 6,10 e so mulheres15. Alguns autores relatam ligamento) e disfagia. REVISTA BRASILEIRA DE CIRURGIA BUCO-MAXILO-FACIAL que no h predileo por sexo6. A ossificao do Para o acesso extraoral, vrias tcnicas so descri- Recebido em22/11/07 Aprovado em28/02/10 complexo estilohioide geralmente bilateral7. tas4, 11, 12 e 17, e este defendido pela melhor expo- Para chegar a um diagnstico, deve-se correlacio- sio que proporciona, especialmente das artrias nar a sintomatologia com os achados radiogr- cartidas, menor risco de contaminao bacteria- ficos, alm de, ao exame clnico, palpar a ponta na e menor perda de sangue. As desvantagens do V10 N1 P. 77-82 do processo ao nvel da fossa tonsilar3, 4, 5, 6, 16 - 18 acesso extraoral, alm da presena de cicatriz cut- e obter alvio dos sintomas ao infiltrar lidocana na nea, so a utilizao de uma tcnica de disseco regio da fossa tonsilar3, 6, 15. Em um trabalho, os cirrgica mais meticulosa, com isso aumentando o autores acreditam que o nico critrio vlido para tempo de procedimento, a necessidade de aneste- determinar se a anormalidade a causa dos sinto- sia geral e parestesia transitria do nervo auricular mas a resoluo dos sintomas aps a remoo magno. cirrgica do ligamento mineralizado15. Concluses As formas de tratamento propostas na literatura variam desde o tratamento conservador at o tra- A exata causa da sndrome de Eagle permanece tamento cirrgico, contudo a maioria dos autores desconhecida, visto que uma grande quantidade de concorda em que o tratamento cirrgico o ni- pacientes apresenta alongamento e/ou calcificao co efetivo2, 3, 7, 8, 11, 17 - 19. A injeo transfarngea do complexo estilohioideo e so assintomticos. 81 de lidocana e esteroides pode ser executada em Contudo, devido grande frequncia da anorma- ambulatrio, mas no existe uma efetividade em lidade citada, pacientes que apresentam sintomas longo prazo para ser sustentada4. Em uma publi- que possam colocar a sndrome de Eagle como cao, os autores sugerem este tratamento como hiptese diagnstica devem ser avaliados mais a alternativa para pacientes que no so candidatos fundo na busca dos sinais clnicos, para evitar que anestesia geral11. o clnico tome caminhos que o distanciam de um correto diagnstico, visto que o nico tratamento Manipulao transoral com fratura manual do pro- comprovadamente eficaz o cirrgico. cesso alongado pode ser executada com o pacien- te sedado e aplicao de anestsico local na regio O tratamento cirrgico com o acesso intraoral deve transfarngea, para minimizar a dor durante a ma- ser considerado devido a sua facilidade e rapidez nipulao4. de execuo, pouca morbidade ps-cirrgica, re- servando o acesso extraoral para os casos em que Como tratamentos cirrgicos, tanto o acesso intra- o processo estiloide no puder ser palpado na fos-

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